江戸時代の軍記物などで上杉謙信の軍師宇佐美定行として知られ、上杉四天王に数えられる宇佐美定満の居城とされる。 宇佐美氏は祐益の代に琵琶島城を拠点としたとされるが、宇佐美氏と琵琶島城との関係は明らかになっていない。 永禄7年(1564年)、定満は坂戸城主の長尾政景と野尻湖で舟遊び中、ともに溺死したとされる。これは定満による謀殺との説もあるが真相は不明で、以後宇佐美氏は衰退することとなった。 謙信死後の御館の乱では琵琶島城主に琵琶島善次郎や前嶋修理亮の名前が見られ、上杉景虎方として戦った。しかし琵琶島城は旗持城の佐野清左衛門尉によって落城し、上杉景勝方の城として機能した。 乱後には桐沢具繁が入り、慶長3年(1598年)に景勝が会津に転封すると廃城となった。
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